Giriş

Süpüratif tiroiditler, nadir görülen ancak hayatı tehdit edebilen, tiroit bezinin sıklıkla bakteriyel nedenli enfeksiyonlarıdır. Sıklığı, %0,7 ile 1 arasında değişmektedir.¹ Tiroit dokusu, yüksek iyot konsantrasyonuna, iyi lenfatik drenaja ve kanlanmaya sahip olması ve boyundaki diğer yapılardan kapsülle ayrılması nedeniyle göreceli olarak birçok enfeksiyona dirençlidir.² Enfeksiyonlar, hematojen ve lenfojen yayılım ya da çevre dokudan direkt invazyon ile gelişebilmektedir. Piriform sinüs fistülü ya da tiroglossal kanal kisti gibi doğuştan malformasyonlar olması halinde enfeksiyon sıklığında artış görülmektedir.¹

Brankiyal malformasyonlar, genellikle yaşamın ilk on yılında yaygın görülen konjenital baş ve boyun lezyonlarıdır. Ancak dördüncü brankiyal ark anomalileri çok nadirdir.³

Bu yazıda, boyun orta hattında gelişen şişlik nedeniyle hastaneye başvuran, 4. brankiyal ark kisti nedeniyle tekrarlayan tiroit apsesi gelişen, iki buçuk yaşında kız olgu, tekrarlayan boyun orta hat lezyonlarında konjenital anomalilerin akla gelmesi açısından sunulmuştur.

Olgu Sunumu

İki buçuk yaşında kız hasta, son bir haftadır ateş ve bir gündür fark edilen boyunda şişlik şikayeti ile çocuk acil servise başvurdu. Öz ve soygeçmişinde özellik yoktu. Fizik muayenesinde yaşamsal bulguları stabil, genel durumu iyiydi. Boyun muayenesinde ön orta hatta 5x6 cm boyutlarında palpabl, hassas, üzeri hiperemik, fluktuasyon vermeyen kitle palpe edildi. Diğer sistem muayeneleri doğaldı. Laboratuvar bulgularında hemoglobin: 11,1 g/dL, beyaz küre: 10749/mm³, trombosit sayısı: 277,3x10³/uL, kan üre nitrojen: 8 mg/dL, kreatinin: 0,27 mg/dL, C-reaktif protein: 114 mg/L, sedimetasyon: 88 mm/saat, sT4: 1,27 ng/dL (0,96-1,77), tiroit uyarıcı hormon: 1,38 uIL/mL (0,7-5,97) idi. Yüzeyel ultrasonografisinde (USG) sol tiroit lobunda içerisinde kistik-dejenere alanlar ve seviyelenen hipoekoik komponenti mevcut birkaç adet nodül saptandı. Boyun tomografisinde ise, tiroit sol lob düzeyinde yaklaşık 26x22x16 mm boyutlarında, trakeada belirgin itilmeye neden olan periferal kontrastlanan, santrali kontrastlanmayan kitle (apse) lezyonu izlendi (Resim 1). Tiroit apsesi tanısıyla çocuk enfeksiyon servisine yatırıldı. Ampisilin-sülbaktam 200 mg/kg 4 dozda ve klindamisin 40 mg/kg 3 dozda parenteral başlandı. Apse drenajı yapıldı. Apse materyalinden yapılan incelemede Gram boyamada difteroid morfolojide Gram-pozitif basiller, Gram-negatif basiller, Gram-pozitif koklar; Wright boyamada silme lökosit izlendi. Apse kültüründe ise A grubu beta hemolitik streptokok görüldü. İntravenöz antibiyoterapisini 11 gün alan hasta, ek sıkıntısı olmaması üzerine taburcu edildi.

Taburculuğundan üç ay sonra boyunda şişlik ve yutkunmada zorluk şikayetleri ile tekrar çocuk acil servise başvurdu. Fizik muayene ve laboratuvar bulguları ilk yatışına benzerdi. Yüzeyel USG’de tiroit sol lobda apse görüldü. Ampisilin-sülbaktam 200 mg/kg 4 dozda ve klindamisin 40 mg/kg 3 dozda parenteral başlandı. Apse drene edildi. Gram boyamada hücre ve Wright incelemede lökosit görülmedi. Apse kültüründe üreme olmadı. Tekrarlama sebebi olarak ön planda 4. brankiyal ark kisti düşünüldü. Boyun manyetik rezonans (MR) görüntülemede kistik görünüm ve boyunda solda yumuşak doku enfeksiyonu ile milimetrik apse odakları gözlendi (Resim 2a, 2b). Hastaya kulak burun boğaz bölümü tarafından sol brankiyal kist eksizyonu yapıldı. Aileden yazılı onam alınmıştır.

Tartışma

Boyunda şişlik, çocuklarda sıklıkla karşımıza çıkan semptomlardan biridir. Ayırıcı tanıda hastaların semptom süresi, şişliğinin boyutu, bulunduğu bölge, çevre yapıyla olan ilişkisi, eşlik eden bulgular ve hayvan teması gibi durumlar önem taşır. Orta hatta olan boyun şişliklerinde tiroglossal duktal kist, dermoid kist, tiroit adenom, malignite, intrakistik hemoraji, Hashimato tiroiditi, guatr, intrakistik hemoraji, süpüratif tiroidit, tiroit apsesi ayırıcı tanıda akılda tutulmalıdır.^4,5

Tiroit apsesi, en nadir görülen tiroiditlerden biridir. Neden olan etkenler süpüratif tiroiditlere (Staphylococcus aureus, Streptococcus pyogenes) benzerdir.⁶ Bunun yanında daha nadir olarak Mycobacterium tuberculosis ile beraber gözlenen tiroit apsesi olguları da bildirilmiştir.^7,8 Genellikle immün sistemi baskılanmış, konjenital piriform sinüs fistülü, 3.ve 4. brankiyal fistülü olan hastalarda daha sıklıkla gözlenebilmektedir.²

Akut enfeksiyöz tiroidit olan hastalar klinikte sıklıkla tek taraflı olarak boyunda başlayan ağrı, hassasiyet, ateş, boğaz ağrısı yakınmaları ile başvurmaktadır. Disfaji ve stridor da semptomlara eşlik edebilmektedir. Fizik muayenede ateş, boyun cildinde kızarıklık, ısı artışı, hassasiyet gözlenebilmektedir. Laboratuvar tetkiklerinde lökositoz, akut faz reaktanlarında yükseklik sıklıkla gözlenirken, tiroit işlevleri sıklıkla normaldir. Buna karşın nadiren tirotoksikoz gözlenebilmektedir.⁹ Tanıda USG ve bilgisayarlı tomografi kullanılabilir. Bilgisayarlı tomografi ekstratiroidal ilişkinin fark edilmesi açısından yararlıdır.¹ Hastamızın tiroit işlev testleri normaldi, tanı için USG yapıldı, tekrarlaması üzerine MR planlandı ve MR’de 4. brankiyal kist tespit edildi.

Tiroit göreceli olarak enfeksiyonlara dirençlidir. Hematojen, direkt invazyon ile, tiroglossal kist ya da fistül ile ya da perfore özefagus durumunda, immünsuprese hastalarda gözlenebilmektedir.⁶ Piriform sinüs fistülü olması durumunda enfeksiyon sıklığında artışın sebebi fistül yolu ile faringeal sekresyonlar ve yabancı yapıların, tiroit parankimi ile temas etmesi olarak gösterilmektedir.¹⁰ Tiroidit olguları %87 oranla sol tiroit lobunda gözlenmektedir. Sol tarafta daha sıklıkla olmasının nedeni olarak, piriform sinüs varlığı gösterilmektedir.⁹ Bizim hastamızda da kist sol tarafta yerleşimliydi.

Brankiyal kalıntılar anatomik lokalizasyonlarına göre birinci, ikinci, üçüncü ve dördüncü yarık olarak sınıflandırılmaktadır. Bu anomaliler kist, sinüs ve fistül formlarında bulunur. Üçüncü ve dördüncü yarık daha nadir görülür (%1-4). Üçüncü ve dördüncü yarık anomalileri arasındaki fark, köken aldıkları piriform fossadan kaynaklanmaktadır. 3. yarık anomalisi piriform fossanın tabanından köken alırken, 4. brankiyal sinüs ve fistülleri piriform fossanın tavanından köken alıp, krikotiroid membrandan geçerler. Tiroit bezinin yakınında sinüs ve kist oluşturur.³

Literatüre baktığımızda, bizim hastamızdaki gibi tekrarlayan tiroit apsesi ile başvurup brankiyal sinüs anomalisi tanısı alan olgular bulunmaktadır. Carta ve ark.’nın³ bildirdikleri olgu serisinde tekrarlayan tiroit apsesi ile başvurup brankiyal sinüs anomalisi tanısı alan 3 yaşında iki hasta sunulmuştur. Benzer şekilde literatürde, gıda artıklarının 4. brankiyal ark fistülünden geçerek tekrarlayan tiroit apsesine neden olduğu 17 yaşında bir kız hasta (10) ve yaşları 4 ile 45 yaş arasında değişen, tekrarlayan tiroidit ve boyun apsesi ile başvurup brankiyal sinüs anomalisi tanısı alan yedi hasta bildirilmiştir.¹¹ Brankiyal yarık anomalileri konjenitaldir, ancak literatürden de anlaşıldığı gibi her yaşta tanı alabilirler.

Tedavide, antibiyoterapi ampirik başlanmalıdır. Gram boyama ve kültürde üremeye göre gerekirse antibiyotik seçimi değiştirilmelidir. İlk verilecek antibiyoterapi için klindamisin, beta laktamaz inhibitörüne sahip penisilin, metronidazol ve makrolid kombinasyonu tercih edilebilir.⁶ Septik tabloda olan hastalarda intavenöz antibiyoterapi tercih edilmelidir. Dördüncü brankiyal sinüs anomalisi olan hastaların akut yönetiminde damar içi antibiyoterapi (Gram+/-, aerob, anaerob bakterileri kapsayan) ve apse varlığında drenajı yapılmalıdır. Spontan regrese olamayan, tekrarlama riski oldukça yüksek olan brankiyal kistlerin esas tedavisi cerrahi eksizyondur.³ Bizim hastamıza da farklı seferlerde iki kez apse drenajı yapıldı, MR’de kist tespit edildikten sonra da kist eksizyonu yapıldı.

Çocukluk çağında; sıklıkla boynun orta-ön kısmında, ağrılı, kızarık, sıcaklık artışı olan, yutkunmakla hareket eden şişlik ve beraberinde ateş yüksekliği, disfaji, disfoni, boyun ağrısı görüldüğünde ayırıcı tanıda süpüratif tiroiditler akla gelmelidir. Süpüratif tiroiditlerde apse formasyonu oluşmadan en kısa zamanda parenteral antibiyotik tedavisi başlanmalıdır. Fluktuasyon bulgusu ya da USG’de apse görünümü olması halinde antibiyotiklere ek olarak cerrahi drenajda gereklidir. Hastaların %70’inde piriform sinüs fistülü bulunduğu için süpüratif tiroiditin tekrar gelişme riski çok yüksektir. Sonuç olarak tekrarlayan tiroit apsesi varlığında 4. brankiyal sinüs anomalisinin akla gelmesi gerekir.

Etik

Hasta Onayı: Aileden yazılı onam alınmıştır.

Hakem Değerlendirmesi: Editörler kurulu dışında olan kişiler tarafından değerlendirilmiştir.

Yazarlık Katkıları

Konsept: A.T.Ç., İ.F., O.D.G., Ö.E., B.C.C.Y., T.B.D., A.T., Dizayn: A.T.Ç., İ.F., O.D.G., A.T., Veri Toplama veya İşleme: A.T., İ.F., O.D.G., Ö.E., Analiz veya Yorumlama: İ.F., O.D.G., T.B.D., A.T., Literatür Arama: A.T.Ç., İ.F., O.D.G., Yazan: A.T.Ç., İ.F., O.D.G.

Çıkar Çatışması: Yazarlar tarafından çıkar çatışması bildirilmemiştir.

Finansal Destek: Yazarlar tarafından finansal destek almadıkları bildirilmiştir.